患者女性，54岁，于2020年5月意外扪及颈前区一个小结节，无明显疼痛、吞咽困难和呼吸困难等不适。未进行任何处理，病程中自觉结节逐渐增大。患者于2020年9月前往重庆永川中医院，进行了细针穿刺活检（fine needle aspiration biopsy, FNAB），结果为淋巴瘤。随后患者就诊于重庆医科大学附属永川医院进行检查，颈部超声显示：甲状腺右叶中份低回声结节，与被膜分界欠清晰，内可见点状强回声，中国甲状腺影像报告和数据系统（Chinese-thyroid imaging reporting and data system, C-TIRADS）诊断结果为 4C类；甲状腺左叶峡部低回声结节，边界清晰，内探及稍丰富血流信号，C-TIRADS 诊断结果为4A类。为了进一步评估甲状腺结节功能，行⁹⁹Tc^mO₄⁻ SPECT/CT检查，显示甲状腺右叶（图1A~C）为“凉结节”，峡部偏左（图1E~G）为“冷结节”，均被认为是恶性病变。实验室检查结果显示，甲状腺球蛋白（thyroglobulin, Tg）水平为9.96 ng/ml（参考范围5~55 ng/ml）、抗甲状腺球蛋白抗体（anti-thyroglobulin antibody, TgAb）水平为367 IU /ml（参考范围<95 IU/ml）、TSH水平为<0.01 μIU/ml（参考范围0.3~4.5 μIU/ml），甲状腺其他实验室项目检查结果均在正常范围内。

图  1  甲状腺原发性滤泡性淋巴瘤合并甲状腺乳头状癌患者（女性，54岁）的⁹⁹Tc^mO₄⁻ SPECT/CT和组织病理学检查图（苏木精-伊红染色，×200）

Figure 1.  SPECT/CT and histopathological examination （hematoxylin eosin staining, ×200） images of the patient（female, 54 years old） with thyroid primary follicular lymphoma and papillary thyroid cancer

患者于2020年10月进行了甲状腺全切术及颈部淋巴结清扫术。术中可见右叶结节突破甲状腺包膜侵犯了右侧喉返神经，峡部偏左结节无包膜外侵犯。术后组织病理学检查结果示：右叶结节为PTC（图1D），峡部偏左结节为甲状腺PFL（图1H），甲状腺双侧均有桥本甲状腺炎，无淋巴结转移。峡部结节的免疫组化分析结果显示：CD3、CD5、CD10、CD20、CD21、CD38、CD43均为阳性，细胞增殖核抗原Ki-67为40%，B淋巴细胞瘤2基因（Bcl-2）和细胞角蛋白（CK）阴性染色，其淋巴组织增生，以滤泡增生为主，中心母细胞超过15个/高倍镜视野（HPF），支持甲状腺PFL的诊断。术后进行的头部MRI、颈胸腹骨盆增强CT未见明显异常。双侧颈部等部位超声检查未探及明显肿大淋巴结回声。骨髓穿刺活检示：骨髓增生活跃，形态未见明显异常。骨髓组织印片示：造血功能良好。外周血疑难血细胞分析：有核细胞无明显增减，粒细胞占56%，形态、比例无明显异常，淋巴细胞占38%，均为成熟淋巴细胞，单核细胞占6%，均为成熟单核细胞，成熟红细胞无明显异常。血常规、血生化及血清乳酸脱氢酶等检查结果均未见明显异常。根据术后检查结果，初步评估患者全身其他部位无甲状腺PFL及PTC侵犯，该患者的甲状腺PFL分级为3A级，分期为ⅠE期，PTC的分期为T4aN0M0，Ⅰ期，属于高危型。

患者术后进行了颈部区域放疗（每次放疗剂量2 Gy，总共照射13次，累积照射剂量为26 Gy） 及左旋甲状腺素治疗。放疗结束后3个月，实验室检查结果显示：Tg水平为5.63 ng/ml、TgAb水平为30.9 IU/ml、TSH水平为3.14 μIU/ml。放疗结束后6个月，实验室检查结果显示：Tg水平为<0.1 ng/ml、TgAb水平为20.1 IU/ml、TSH水平为0.43 μIU/ml，血常规及颈部彩超未见异常。放疗结束后12个月，实验室检查结果显示：Tg水平为<0.1 ng/ml、TgAb水平为7.82 IU/ml、TSH水平为0.13 μIU/ml，血常规及颈部彩超未见异常。患者病情稳定。

原发性甲状腺淋巴瘤（primary thyroid lymphoma, PTL）约占甲状腺恶性肿瘤的5%，结外淋巴瘤的3%，其发病机制尚不清楚，可能与桥本甲状腺炎有关^[2-3]。该患者的组织病理学检查结果示甲状腺双叶均有桥本甲状腺炎。PTL最常见的组织学亚型是弥漫大B细胞淋巴瘤（DLBCL）和黏膜相关淋巴组织淋巴瘤（MALT），滤泡性淋巴瘤较少见，约占淋巴瘤的3%~5%^[4]。目前，淋巴瘤的治疗方案仍有争议，其主要取决于肿瘤的组织病理学亚型和分期。甲状腺PFL属于惰性淋巴瘤，3A级及ⅠE期患者适合的治疗方法是手术和局部放疗，这样的治疗方案可以较好地改善患者的预后和生存率^[2,5]。Graff-Baker等^[6]对1 408例原发性淋巴瘤患者进行了32年的随访，结果表明，甲状腺PFL患者的5年无病生存率约为82%，提示预后很好。

近年来，我国甲状腺癌发病率持续上升，在女性恶性肿瘤中其已上升至第4位^[7]。虽然甲状腺癌的发病率高，但是经过规范治疗，患者能有较好的生活质量且5年生存率可达84.3%^[8]。PTC是甲状腺癌最常见的组织学亚型，总体预后好，其发病机制尚不清楚，可能与放疗暴露或基因突变有关^[9-10]。治疗方法包括手术、¹³¹I和左旋甲状腺素替代治疗。

本例患者术前FNAB结果提示淋巴瘤，而术后组织病理学结果为伴有桥本甲状腺炎的甲状腺PFL合并PTC。有文献报道，在过去的30年时间里，甲状腺PFL合并PTC的病例很少，其治疗方法可能因肿瘤的分期而有所不同，而且大多数患者预后良好^[11]。由于缺乏经验及规范化的治疗方案，该患者的治疗和随访对我们来说非常具有挑战性。许多学者报道，其他惰性PTL与PTC经规范治疗后预后良好^[3,12]。

本例患者术后进行了包括核医学科、血液科、肿瘤科的多学科会诊，根据该患者淋巴瘤分级及分期，治疗方案为颈部放疗，因术中见PTC病灶突破包膜并侵犯邻近喉返神经，需要行¹³¹I治疗。考虑到颈部放疗亦可清除残余的甲状腺，甲状腺PFL相对PTC侵袭性较强，且易向恶性淋巴瘤转变，因此先进行颈部区域放疗（26 Gy/13F），同时给予左旋甲状腺素治疗（根据TSH值进行了调整）。13次颈部区域放疗结束后的第3、6及12个月后对患者进行了随访，随访结果示，Tg水平由术前的9.96 ng/ml逐渐降低至<0.1 ng/ml，TgAb水平也由367 IU/ml逐渐降低至7.82 IU/ml，颈部彩超及血常规等实验室检查结果未见明显异常。目前，经随访，患者病情稳定，无甲状腺PFL及PTC复发倾向。

甲状腺PFL同时合并PTC在临床较为罕见，目前的治疗方案和随访也不完善。笔者旨在通过该病例分享影像学诊断、治疗和随访方面的有限经验。

利益冲突　所有作者声明无利益冲突

作者贡献声明　谯捷负责医学随访、文献的收集、病例图片的整理与分析、论文的撰写与修订；曾泥负责随访工作的指导、论文的审阅与校对