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非骨化性纤维瘤（non-ossifying fibroma，NOF） 是由成熟的非成骨性结缔组织发育而来的良性骨肿瘤，临床上较为少见，约占原发性骨肿瘤的1.1％。 Jaffe等[1]在1941年首次认识了它，并在第2年由Jaffe 和 Lichtenstein正式命名。NOF多见于10~20岁的青少年男性，病变部位多见于股骨下端和胫骨上端，常为单灶发病。本文报道的是1例发生在中年女性患者身上的经术后病理结果证实的NOF，对其影像资料进行回顾性分析，并结合文献复习，旨在提高临床医师对该病的认识。
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患者女性，44岁。无明显诱因右膝疼痛1周余，活动后加重。实验室检查结果显示血常规、肿瘤标志物和血生化结果均在正常范围。
常规X线检查结果显示，位于右侧胫骨近端骨皮质有一个轮廓清晰的多囊状透亮区，边缘可见硬化边，内侧缘凸入髓腔呈花边样，病变长轴与骨干平行，无骨膜反应（图1A、B）。MRI检查结果显示，T1加权成像（weighted imaging，WI）图像（图1C）上呈不均匀的低信号，周围可见环形低信号硬化边，T2WI图像上呈中高信号（图1D），静脉注射造影剂Gd-DTPA后呈均匀强化（图1E）。
图 1 非骨化性纤维瘤患者（女性，44岁）的X线、MRI和18F-FDG PET/CT显像图
Figure 1. 18F-FDG PET/CT, X rays and MRI images of a patient with non-ossifying fibroma (female, 44 years old)
因该患者右肺有磨玻璃结节，为了进一步明确病灶的良恶性及全身情况，该患者在行常规X线和MRI检查后一周进行了18F-FDG PET/CT显像（图1F、G），显示右胫骨近端出现偏心性多房样密度减低区，范围约3.4 cm×1.8 cm×9.0 cm，边缘可见硬化边，病变长轴与胫骨长轴平行，并伸入髓腔，无骨膜反应，呈不均匀18F-FDG摄取增高，SUVmax为8.1（图1H~K）。患者因担心病理性骨折而进行手术，经组织病理学检查结果确诊为NOF。
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NOF是一种界限清楚的良性孤立性纤维骨组织增生性病变，男性比女性更常见，可能发生于多达35%的儿童中，且多发生于青少年的长骨干骺端处，一般无明显临床症状。
NOF的常规X线、CT和MRI特征已被广泛研究[2-4]。X线片上，NOF表现为位于长骨干骺端近骨骺板处的边界清晰的偏心透亮区，呈多房性外观，边缘常见硬化，部分内可见骨嵴，一般没有骨膜反应或骨折。CT较X线能更好地显示骨皮质变薄及骨髓腔受侵犯程度，表现为皮质或皮质下的密度减低，常偏于一侧生长，病灶长轴与骨干平行，大部分累及骨髓腔，硬化边界清晰如扇贝，未见明显骨膜反应及软组织肿块影。根据病变的不同阶段，MRI会显示出不同的信号强度。病变最初在T1WI上呈低信号，在T2WI上呈中高信号，周边低信号边缘与硬化边界相对应。当病变成熟和骨化时，所有序列上的信号都变低。病灶一般无骨外延伸，也没有邻近的软组织异常，且其余的骨髓信号强度正常。放射性核素骨显像上NOF可显示轻至中度或无99Tcm-MDP摄取增加[5-6]。轻至中等程度的99Tcm-MDP摄取表明病变处于愈合阶段，但较高的摄取可能提示伴有病理性骨折[6]。18F-FDG PET/CT显像已在临床上发挥了重要的作用，具有比常规影像更高的诊断价值。尽管本病例的X线和MRI影像征象比较典型，但NOF通常发生于青少年男性，很少见于成年人。本例患者为中年女性，伴有右膝关节疼痛病史，且右肺磨玻璃结节倾向于腺癌，故进一步行18F-FDG PET/CT显像排除转移性病变。通常骨转移瘤首先表现为髓腔内的18F-FDG摄取增高，摄取比较局限，边界较清晰，后期可伴有溶骨性骨质破坏或软组织肿块形成，并呈明显的18F-FDG摄取增高。然而，18F-FDG不是肿瘤特异性示踪剂。由于激活的粒细胞和巨噬细胞可能表现出显著的葡萄糖摄取增加，例如感染、应用粒细胞集落刺激因子（G-CSF）治疗、骨折以及多种良性肿瘤等，也可以表现为18F-FDG摄取增加[7]。NOF的18F-FDG摄取分为以下几类：病变的18F-FDG摄取≤周围软组织的1.5倍，视为轻度；病变的18F-FDG摄取＞周围软组织的1.5倍且病变的18F-FDG摄取＜周围软组织的3倍，则视为中度；如病变的18F-FDG摄取≥周围软组织的3倍，则视为重度[8]。按照这一标准，笔者总结了目前国内外文献报告的NOF在18F-FDG PET显像上的代谢情况[8-13]。这6篇文献共纳入了17例NOF患者的18F-FDG PET/CT显像结果，NOF主要发生部位在股骨远端（58.8%，10/17），其次是胫骨远端（23.5%，4/17）和胫骨近端（17.7%，3/17）；18F-FDG的摄取通常为轻度至中度（76.5%，13/17），SUVmax的范围为0.7~18.8。18F-FDG摄取增高的机制可能与血流量增加、成纤维细胞代谢活跃等有关。在本例患者中，病变呈重度不均匀18F-FDG摄取增高，组织学上，由轮辐状的梭形细胞、坚韧致密的纤维细胞（成纤维细胞）、多核巨细胞和组织细胞组成，并有散在的黄瘤细胞，这些都与18F-FDG的摄取明显增高有关。此外，Khalaf等[14]首次报道了1例NOF摄取68Ga-生长抑素受体的PET/CT显像结果，这种摄取可能与骨吸收后骨重建的成骨过程有关，而成骨细胞会表达生长抑素受体2 。
NOF临床上被认为是“不用处理的病变”，因此也不必要进行活检，主要是随访观察，当病变较大，存在骨折风险时再考虑手术治疗[15]。Goodin等[8]和Pagano等[10]认为18F-FDG PET/CT显像对NOF的代谢活性检测和特征分析更敏感，18F-FDG 摄取增高可能与急性骨折相关的血流量增加及成骨活跃有关，我们推断这部分18F-FDG摄取明显增高的NOF患者可能需要外科干预治疗，但尚需更多的病例观察积累。尽管NOF的影像特征通常比较典型，但该病发病率较低，影像医师对其认识不够，而且相关18F-FDG PET/CT征象的报道不多。充分认识NOF的影像表现，有助于获取更多的信息，做出更准确的诊断，并指导进一步的随访和治疗。
利益冲突 所有作者声明无利益冲突
作者贡献声明 房娜负责研究命题的提出、影像数据的分析、论文的撰写及修订；李超伟负责影像数据的分析；靳飞负责影像数据的处理、分析；姜雯雯负责影像数据的处理；王清负责影像数据的收集、处理；王艳丽负责影像数据的分析，论文的修订
非骨化性纤维瘤18F-FDG PET/CT显像1例及文献回顾
18F-FDG PET/CT imaging of non-ossifying fibroma: one case report and literature review
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摘要: 笔者报道了1例发生在中年女性右侧胫骨近端的非骨化性纤维瘤（NOF）的X线、磁共振成像及PET/CT影像表现，并通过文献回顾总结了NOF的18F-氟脱氧葡萄糖（FDG） PET/CT影像表现。关于NOF的18F-FDG PET/CT检查的报道不多，充分认识其影像征象，有助于获取更多的信息，进而做出准确诊断。Abstract: The authors reported a case of non-ossifying fibroma (NOF) located in the cortical layer of the proximal tibia of a middle-aged woman. The characteristics of NOF were analyzed from X-ray, magnetic resonance imaging and 18F-fluorodeoxyglucose (FDG) PET/CT. The imaging features on 18F-FDG PET/CT were summarized through literature review. NOF can show mild-to-moderate 18F-FDG uptake on PET/CT. There are few reports on 18F-FDG PET/CT examination of NOF. So emphasize the awareness of this situation and get full understanding of its imaging signs are particularly important to get more information and make accurate diagnosis.
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Key words:
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